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王越1，孙育红2，赵成龙3，王金之4，孙朋朋1，黄勇1*
岁月的风铃
1.山东省肿瘤防治研究院（山东省肿瘤医院），山东第一医科大学（山东省医学科学院）影像科，山东 济南 250117；2.山东省肿瘤防治研究院（山东省肿瘤医院），山东第一医科大学（山东省医学科学院）病理科，山东 济南 250117；
3.山东第一医科大学第一附属医院（山东省千佛山医院）病理科，山东 济南 250014；
4.山东省肿瘤防治研究院（山东省肿瘤医院），山东第一医科大学（山东省医学科学院）胸部放疗一病区，山东 济南 250117；*通信作者 黄勇 【基金项目】山东省自然科学基金（ZR2019PH115）
【摘要】目的 探讨细支气管腺瘤（BA ）的CT 表现，提高对本病的认识及诊断水平。资料与方法 回顾
性分析山东省肿瘤医院2018年9月—2021年8月经术后病理证实的21例BA 的临床及影像资料，分析其CT 特征。结果 21例患者中，女14例、男7例，年龄36~75岁，平均（59±10）岁。16例（76%）无明显呼吸道症状。10例（48%）同时合并肺癌或前驱病变，以早期肺腺癌为主。BA 病灶共22处，17处（77%）位于下叶，21处（95%）与胸膜间距离≤2.0 cm ；表现为磨玻璃密度影14处（64%）和实性结节8处（36%）；21处（95%）最大径≤2.0 cm ；14处（64%）形态不规则；19处（86%）边缘毛糙；11处（50%）伴中央或外周空泡征，9处（41%）伴血管征，5处（23%）伴细支气管充气征；3处实性结节表现的病灶增强扫描呈延迟性显著强化，1处动脉期可见血管造影征。10例患者在术前随访中病变均无显著变化，中位随访时间为2.5（0~59）个月。结论 BA 具有一定的影像学特征，但由于认识不足及CT 表现与早期肺腺癌相似，临床极易误诊。 【关键词】细支气管腺瘤；肺结节；体层摄影术，X 线计算机；病理学，外科 【中图分类号】R734.2；R730.44 【DOI 】10.3969/j.issn.1005-5185.2022.06.006东莞外博会
CT Features of Bronchiolar Adenoma
WANG Yue 1, SUN Yuhong 2, ZHAO Chenglong 3, WANG Jinzhi 4, SUN Pengpeng 1, HUANG Yong 1*
Department of Radiology, Shandong Cancer Hospital and Institute, Shandong First Medical Universit
y and Shandong Academy of Medical Sciences, Jinan 250117, China; 【Abstract 】Purpose To investigate the CT features of bronchiolar adenoma (BA) and improve the recognition and diagnosis of BA. Materials and Methods A total of 21 patients with BA confirmed by postoperative pathology from September 2018 to August 2021 in Shandong Cancer Hospital were reviewed retrospectively. Clinical and CT features of the lesions were evaluated, and the related literatures were reviewed. Results There were 14 females and 7 males, aged 36-75 (59±10) years. 16 (76%) patients had no obvious respiratory symptoms. 10 (48%) patients were complicated with lung cancer or precancerous lesions, mainly early stage adenocarcinoma. There were 22 BA lesions, of which 17 lesions (77%) were located in the lower lobe and 21 lesions (95%) had a distance ≤2.0 cm from the pleura. There were 14 (64%) ground-glass opacifications (GGO) and 8 (36%) solid nodules; 21 lesions (95%) had a diameter ≤2.0 cm; 14 lesions (64%) had irregular shape; 19 lesions (86%) had rough edges. There were 11 lesions (50%) with central or peripheral vacuolar signs, 9 lesions (41%) with vascular signs, and 5 lesions (23%) with air bronchogram. Solid nodules showed delayed significant enhancement, with one showing angiogram sign in the arterial phase. No significant changes were found in 10 patients with BA during preoperative follow-up, and the median follow-up length was 2.5 (0-59) months. Conclusion BA has certain imaging characteristics, but it is easy to be misdiagnosed due to the lack of understanding of the disease and similar CT findings to those of early lung adenocarcinoma.
【Key words 】Bronchiolar adenoma; Pulmonary nodule; Tomography, X-ray computed; Pathology, surgical Chinese Journal of Medical Imaging, 2022, 30 (6): 559-564
细支气管腺瘤/纤毛黏液结节性乳头状肿瘤（bronchiolar adenoma/ciliated muconodular papillary tumor ，BA/CMPT ）是2021年第5版胸部肿瘤WHO 分类肺上皮性肿瘤的新增类型[1]。
BA 是由含有连续基底细胞层的双层细支气管型上皮组成的一种良性外周性肺肿瘤[2]，好发于中老年人，男女均可发病，女性
多于男性[3-5]。
本病的病因不明，与吸烟无明确相关性。因本病提出时间较短，其发病率鲜有报道，部分学者
认为本病并不罕见，临床应该引起重视[6-7]。BA 的CT 表现多样，部分与早期肺腺癌表现相似，极易误诊而导致过度[8-9]。目前关于BA 的影像表现报道较少且多为个案报道，影像医师对本病的认识尚处于初级
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阶段。本研究拟分析经手术病理证实的BA 的临床及CT 特征，以提高对本病的认识。 1 资料与方法
1.1 研究对象 回顾性分析2018年9月—2021年8月山东省肿瘤医院经手术病理证实的BA 21例。纳入标准：①术前接受胸部CT 检查；②接受手术且临床、病理资料完整。排除术前影像学资料不可用者，最终纳入21例。本研究经本院伦理委员会批准（2021012054），豁免患者知情同意。 1.2 仪器与方法 患者取仰卧位，双臂上举，头先进，使用Philips Brilliance 64层、Philips Brilliance iCT 型或Somatom Definition AS 型CT 扫描仪进行扫描。扫描参数：管电压120 kV ，管电流250 mA ，层厚5 mm ，间隔5 mm 。扫描范围自胸腔入口至肋膈角以下水平。利用高压注射器以
2.5~3 ml/s 经肘静脉注射非离子型碘造影剂，剂量1.5~2.0 ml/kg 。常规平扫后，分别于注射造影剂后30 s 、60 s 进行动脉期和静脉期扫描。
1.3 图像后处理 扫描结束后对病灶进行B60f 骨算法1 mm 薄层重建。将1 mm 薄层重建CT 图像数据传至PACS 系统，并行多平面重组，结合横断面、冠状面及矢状面多角度进行观察。采用标准肺窗（窗位−600 Hu ，窗宽1 600 Hu ）和纵隔窗（窗位60 Hu ，窗宽360 Hu ）进行图像分析。
1.4 图像分析 由2名经验丰富的胸部专业主治以上医师采用双盲法阅片，当有分歧时双方讨论达成一致。观察内容包括病灶部位（中央型、外周型；所在肺、叶、段；与肋胸膜的垂直距离）、病灶类型（实性结节或肿块、纯磨玻璃密度灶、不均质或混合磨玻璃密度灶、空洞性病变等）、密度、最大径
、形态（圆形、椭圆形、不规则形）、边缘（清晰、模糊；毛糙、光
整）、伴发征象（毛刺征、分叶征、空泡征、空气支气管征、血管征、血管集束征、支气管截断征、胸膜
牵拉征）及病灶强化方式等。对于曾多次接受CT 检查的患者，分析并记录病变的动态变化。 2 结果
2.1 患者基本资料 21例患者中，女14例，男7例，年龄36~75岁，平均（59±10）岁。临床表现：16例无明显呼吸道等相关症状，均因体检或其他疾病就诊时偶然发现；5例咳嗽、咳痰、喘息或背痛；3例有长期吸烟史。
海宁宏达高级中学6例诊断为早期肺癌并行手术；8例同时合并早期肺腺癌或肺内肿块并行手术切除；7例为疑诊恶性、抗感染后病变持续性存在或患者强烈要求行手术切除。术后随访1~35个月，1例合并肺低分化腺鳞癌患者术后1年出现脑转移，其余患者均未见局部复发或远处转移。
2.2 病理结果 经手术病理证实，21例患者共22处病灶。10例同时合并肺癌或前驱病变，以早期肺腺癌为
主，其中3例与BA 位于相同肺叶，
7例与BA 位于不同肺叶。不伴有肺癌的BA 患者肿瘤标志物多正常。 2.3 CT 表现
2.3.1 病变部位及类型 22处BA 均为周围型病变，其中右肺14处（64%），左肺8处（36%），17处（77%）BA 分布于下叶，以S9-10发病概率最高。与肋胸膜的垂直距离约0~2.2 cm ，平均（0.5±0.7）cm ，其中21处BA 与胸膜间距离≤2.0 cm ，仅1处BA 与胸膜间距离>2.0 cm 。BA 表现为磨玻璃密度影（ground-glass opacity ，GGO ）14处、实性结节8处。前者包括不均质磨玻璃密度影（heterogeneity ground-glass opacity ，h-GGO ）10处（图1）、纯磨玻璃密度影（pure ground-glass opacity ，p-GGO ）4处（图2）。21例BA 的CT 表现见表1。
表1 21例BA 患者共22处病灶的CT 表现（例） 病灶类型
病灶数
与胸膜相贴
最大径
形态
边缘
≤1 cm >1~2 cm
>2 cm 规则 不规则 毛糙 光整 h-GGO 10 5 10 0 1 4 7 11 0 p-GGO
4
3
0 3
3
实性结节 8 4 5 3 0 1 7 8 0 病灶类型
伴发征象
空泡征 血管征 细支气管充气征
分叶征 毛刺征 胸膜凹陷征
h-GGO 2 7 4 0 0 1 p-GGO
1
2
实性结节
8 0 1 1 1 0 注：h-GGO 为不均质磨玻璃密度影，p-GGO 为纯磨玻璃密度影
561
2.3.2 病变大小、形态及伴发征象 病变最大径0.4~3.5 cm ，平均（0.9±0.7）cm ，最大径≤1.0 cm 18处、1.0 cm<；最大径≤2.0 cm 3处、最大径>2.0 cm 1处。病变呈不规则形14处、圆形或类圆形5处、椭圆形3处。不规则形BA 最大径0.5~3.5 cm ，平均（1.2±0.8）cm ，形态相对规则的BA 最大径0.4~0.7 cm ，平均（0.5±0.1）cm 。体积较小的BA 形态多相对规则。病灶边缘毛糙19处，边缘光整3处。BA 伴发征象以瘤体中央或外周空泡征出现概率最高，11处。其中以中央空泡征最具特征，6处（图3）。此外，病灶内可见血管征9处（图2A ）、细支气管充气征5处（图1A ）及瘤内瘤周的扩张支气管影合并或不合并管腔黏液栓2处。其他征象如分叶征、毛刺征、胸膜牵拉征少见，未见瘤内钙化、血管集束征、支气管截断征等征象。部分表现为实性结节的BA 边缘多模糊、毛糙，周围肺野清晰或模糊，常可见少许索条影与胸膜相连，但不牵拉胸膜（图4）。
图1 女，54岁，BA 表现为h-GGO 。A. CT 肺窗示病变形态不规则，最大径约0.8 cm ，密度不均匀，内见轻度扩张、充气的细支气管影（箭），边缘毛糙；B.病理镜下示肿瘤由连续的基底细胞层和腔面细胞层构成，腔面细胞为柱状细胞，腔内可见黏液分泌（HE ，×200）；C. CK5/6胞质阳性（免疫组化染，×200）
图2 女，57岁，BA 表现为p-GGO 。A. CT 肺窗示病变呈类圆形，最大径约0.5 cm ，边缘可见血管征（箭）；B.病理镜下示肿瘤呈腺管状和乳头状生长（HE ，×200）；C. CK5/6在基底细胞连续表达（免疫组化染，×200）
图3 女，
72岁，BA 伴中央空泡征。A. CT 肺窗示病变形态欠规则，最大径约0.6 cm ，内可见空泡征（箭），边缘毛糙；
B.病理镜下示肿瘤由连续基底细胞和腔面细胞组成（HE ，×200）；
C. p40在基底细胞连续表达（免疫组化染，×200）
2.3.3 强化方式 大部分BA 体积小或呈磨玻璃密度影，病变在纵隔窗显示不清而无法评估其强化方式。3处体积稍大且以实性结节表现的BA 增强扫描呈延迟性显著强化，强化峰值均出现在静脉期，强
化后病
变CT 值升高57~95 Hu ，平均（72±20）Hu ，其中1例在动脉期可见血管造影征（图4C ），其走行自然，边缘叉车技术
光滑，结合多平面重组及轴位连续图像，考虑为正常穿行的血管影。
2.3.4 动态变化 10例BA 患者术前有
2
次或以上胸部
CT 资料，术前最早一次CT 检查与最后一次CT 检查时间间隔0~59个月，中位数2.5个月。通过对历次胸部CT 图像对比发现，10例BA 的病变均未见明显增大或缩小。
乐视云视频
562图4 男，63岁，BA表现为实性结节。A. CT肺窗示不规则结节，最大径约2.0 cm，边缘毛糙，外周可见空泡征，瘤周模糊伴索条影；B. CT纵隔窗示结节密度均匀，CT值约15 Hu；C.增强扫描病变明显强化，CT值约69 Hu，其内可见血管造影征（箭）
3 讨论
3.1 BA概念的提出与病理基础BA由Chang等[2]于2018年提出。此前，由于细支气管上皮来源的良性或恶性潜能性肿瘤形态复杂且发病率低，病理学界对该类病变的认识不足[6,10-11]。Ishikawa [12]于2002年首次报道该类病变，并将其命名为纤毛黏液结节乳头状肿瘤（CMPT）。随着研究深入，Chang等[2]认为细支气管上皮腺瘤包含的病变超出了CMPT范围，并发现该类肿瘤的形态学和免疫表型与细支气管上皮细胞成分一致，因此将其命名为BA。BA的组织学特点是由连续的基底细胞层和腔面细胞层构成的双层细胞结构。根据腔面细胞不同，将其分为近端型和远端型，CMPT 是近端型BA的一种亚型。病理诊断中，由于其组织学改变与腺癌高度相似，易误诊为腺癌。因此，最终需免疫组化明确诊断[10,13]。
3.2 BA的临床表现与生物学行为本组16例BA患者无明显临床症状，与既往研究一致[3-5]。目前，对于BA的生物学行为尚未达成共识。但目前报道的病例均未见复发和转移，因此大部分学者视其为一种良性肿瘤[1,5]。本研究显示BA在长期随访中保持不变，提示了其惰性的生物学行为。也有学者认为BA是腺癌的癌前病变或低度恶性肿瘤[14-18]。部分学者[2,5]报道BA同时合并肺腺癌及前驱病变。本组10例BA患者同时合并上述病变及腺鳞癌，其间是否存在演变关系值得进一步研究。
3.3 BA的CT表现本研究对22处BA的CT影像进行分析，发现以下方面对诊断本病有一定提示意义：①病变部位：本组病例均为周围型病变，多位于下叶，且以胸膜下区为主，与既往研究结果一致[5,8,19]。本病细支气管黏膜上皮的起源赋予了其特有的位置分布。②类型：本组GGO 14处，实性结节8处。Chang等[2]收集的14处BA中，GGO 6处、实性结节8处，与既往研究结果基本一致[4-5]。此外，部分学者报道呈空洞表现的BA[9,20]。由此可见，BA的影像表现多样，但主要表现为GGO和实性结节。③大小：本研究显示BA普遍较小，最大径约（0.9±0.7）cm，95%的病变不超过2.0 cm。王蓓等[5]、高何等[4]分别纳入8例、15例BA，病灶平均最大径均为1.0 cm，与本研究结果一致。
④形态：本组BA无论表现为GGO还是实性结节，其形态不规则且边缘毛糙，仅少部分体积较小的BA可呈类圆形或椭圆形，与Kamata等[9]的研究结果相似，推测BA的形态学改变与肿瘤无包膜有关。⑤伴发征象：本研究中BA多伴有中央或外周空泡征、细支气管充气征及血管征，其中以中央空泡征最具特征。刘芳兵等[21]报道2例表现为GGO的BA均伴空泡征；苏雷等[22]报道11例BA中，伴有空泡征8例
、血管征10例。可见空泡征和血管征对诊断本病具有重要意义。上述征象与镜下瘤内、瘤周常见细支气管及伴行的厚壁血管有关[4,6-7]。此外，胸膜牵拉征、分叶征及毛刺征罕见。⑥强化方式：实性结节表现的BA增强扫描呈延迟性显著强化，部分病灶动脉期可见血管造影征，血管走行自然，未见破坏。血管造影征与镜下病变常见细支气管动脉束穿行相符，此征象也反映了肿瘤位于细支气管周围的定位[9]。⑦随访中病灶保持稳定或缓慢增长[2]。
3.4 BA的术前误诊情况及鉴别诊断由本研究及相关研究中BA术前影像诊断情况可见，GGO型BA主要误诊为GGO表现的早期肺腺癌或前驱病变[9,17]。此外，炎症、局灶性纤维化也可呈
GGO表现。以实性结节表现的BA易误诊为周围型肺癌、结核球或炎症结节等。由此可见，依据BA表
现不同，需要进行鉴别的疾病不同。
鉴别诊断：①GGO表现的早期肺腺癌或前驱病变：由于两者病变内均可出现空泡征、细支气管充气征、血管征等征象，而且随访中病变均持续存在，导致两者鉴别诊断困难。浸润性腺癌和微浸润性腺癌内有实性成分，常表现为混合性磨玻璃密度影，肿瘤体积偏
563
大，而且容易牵拉邻近胸膜，可有分叶、毛刺及血管集束征等征象[23]。本研究中GGO 型BA 内实性成分少见，直径多<2 cm ，胸膜凹陷征少见。张杰等[6]报道当肿瘤靠近胸膜时，BA 仅挤压胸膜而非牵拉胸膜，与本研究结果基本一致；相反，腺癌更容易牵拉胸膜。因此，BA 与浸润性腺癌和微浸润性腺癌的鉴别相对容易。然而，由于BA 与不典型腺瘤样增生均可表现为体积较小的GGO 致使两者鉴别困难。②GGO 表现的炎症和局灶性纤维化：GGO 表现的炎症边缘模糊，可呈多灶性，短期随访或抗感染后病变消失。GGO 表现的局灶性纤维化可以牵拉邻近胸膜，病变大小不一，分布缺乏规律。③结节型黏液腺癌：由于部分近端型BA 与黏液腺癌均可产生大量黏液，影像表现相似而易误诊。黏液腺癌患者常有咳白泡沫样痰病史，可伴有肿瘤标志物升高，增强扫描后病灶多表现为无强化或轻度延迟性强化，易与富血供的BA 进行鉴别。但是少部分黏液腺癌亦可呈显著强化，与BA 鉴别
困难[24]。④结核球：病变内常合并钙化，周围可见卫星灶，增强扫描呈乏血供表现。⑤炎性结节：BA 由于形态不规则、边缘毛糙、部分瘤周模糊伴纤维索条影，易与炎性病变混淆。以下方面可能对两者的鉴别有一定意义，如有无呼吸道症状、血象是否异常、抗感染是否有效等，同时还需仔细观察瘤内是否存在空泡征、细支气管充气征及扩张细支气管影，以上征象对诊断BA 有重要提示作用。
3.5 不足与展望 本研究纳入病例数较少，不能全面展示BA 的影像学特征，仍需要不断积累相关病例，总结经验，提高对本病的认识，从而避免过度诊断和过度。
利益冲突 所有作者均声明不存在利益冲突
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